Korean Journal of Cerebrovascular Surgery 2000;2(1):77-83.
Published online January 1, 2001.
Treatment of Indirect Carotid Cavernous Fistulas(Type D).
Kim, Jae Hong , Lee, Chang Young , Yim, Man Bin
Department of Neurosurgery, Keimyung University School of Medicine, Taegu, Korea. y760111@dsmc.or.kr
Abstract
OBJECTS: Type D indirect carotid cavernous fistulas(CCFs) have been known to be challenging and problematic in its treatment. We present three cases of type D indirect CCFs treated successfully by transvenous balloon embolization through the superior ophthalmic vein (SOV) and radiotherapy. MATERIAL AND METHODS: All of these patients presented with proptosis, chemosis, diplopia and elevated intraocular pressure. The duration of symptoms until treatment of the these patients was 3 months, 4 months and 4 years respectively. Of these patients, two patients were treated successfully by transvenous balloon embolization through the ipsilateral SOV into the cavernous sinus and one patient, had previously been treated unsuccessfully by transvenous embolization via the SOV, was treated by radiotherapy delivering 3600 cGy. RESULTS: All patients had complete resolution of symptoms and signs after the treatments. There were no intraoperative complication, however, two patients who were treated by transvenous embolization via the SOV had transient oculomotor nerve palsy which had improved completely later. None of the three patients developed recurrent symptoms and signs suggesting recurrence of the fistula during a follow-up period that ranged from 12 months to 25 months. CONCLUSION: We think that transvenous embolization through the SOV and radiotherapy can be a safe and successful means of treating type D indirect CCFs.
Key Words: Carotid-cavernous fistula, Indirect, Type D, Embolization, Superior ophthalmic vein, Radiotherapy

서     론


   경동맥-해면정맥동루(carotid-cavernous fistula, CCF)는 직접형과 간접형으로 대별되며 간접형 경동맥-해면정맥동루는 해면정맥동으로 유입되는 동맥의 종류에 따라 다시 세가지형으로 분류된다.1) 즉, 유입동맥이 내경동맥의 경막분지만인 경우는 B형, 외경동맥의 경막분지만으로 이루어진 경우는 C형, 양측 내,외 경동맥 경막 분지로부터 동맥공급이 이루어지는 경우는 D형으로 경동맥-해면정맥동루를 분류한다. 이러한 경동맥-해면정맥동루는 두통, 안구잡음, 안구돌출, 결막부종, 복시 및 시력장애 뿐만 아니라 두개강내 출혈로 인한 신경학적인 결손 및 사망도 초래할 수 있어3)5)10)16)19) 적절한 치료가 요구된다.
   경동맥-해면정맥동루에 대한 치료기법으로는 동맥 경유로 풍선을 삽입하여 루를 폐쇄시키는 방법이 현재 가장 널리 이용되고 있으며 그 성공률도 높다.12)30) 그러나 동맥경유 접근법이 불가능한 경우, 동맥 경유로 풍선을 삽입하여 루를 폐쇄시키는 방법이 실패한 경우나 내,외 경동맥 경막 분지로부터 유입되는 간접형 경동맥-해면정맥동루인 경우는 상안정맥을 통한 정맥경유 접근법이 유용한 치료의 한 방법으로 이용된다.7)8)12)21)27)28) 반면, 중재적 혈관내수술이 불가능한 경우는 직달수술6)18)24)29) 이나 방사선치료2)25)31)가 필요하다.
   저자들은 박동성 안구돌출과 결막부종, 복시, 잡음 및 안압증가등을 나타낸 경동맥-해면정맥동루 D형 3례에서 2례는 상안정맥을 통한 정맥경유 색전술로, 상안정맥의 각형성으로 도관에 실패한 1례에서는 방사선 치료를 시행하여 루의 완전폐쇄 및 증상의 호전을 얻은 예들을 경험하였기에 보고한다.

증례의 임상소견과 치료방법

1. 증례의 임상소견 요약(Table 1)
   증례 1은 43세 남자로 외상 병력 없이 4년간에 걸친 좌측 눈의 안구돌출과 결막부종 및 귀에 잡음이 들리고 복시가 발생되어 내원한 환자였다. 과거력상 소아때 뇌막염을 앓은 병력이 있었고, 간헐적인 간질발작이 있어 항경련제를 투여받고 있었다. 신경학적 검사상 안구돌출과 결막부종이외에는 특별한 이상소견이 없었다. 뇌혈관조영술상 양측의 내, 외 경동맥 경막 분지에서 혈류가 유입되고 주로 안정맥으로 혈류가 역류되는 간접형 경동맥-해면정맥동루가 관찰되었다(Fig. 2A, B, C, D). 상안정맥을 통하여 하나의 풍선(Goldvalve balloon No. 9)을 삽입하여 경동맥-해면정맥동루를 완벽하게 폐색시킬 수 있었다. 시술후 약 2주간 동안신경 마비증상이 있었으나 소실되었고 안구돌출, 결막부종, 잡음 및 복시의 증상과 징후가 모두 소실되었다. 2년 1개월간의 추적 관찰 기간 동안 재발소견은 없었으며 시술후 14개월에 시행한 뇌혈관조영술상 경동맥-해면정맥동루가 완전히 소실된 소견을 보였다(Fig. 2E, F, G, H).
   증례 2는 57세 남자로 외상의 과거력없이 약 3개월에 걸친 좌측 눈의 안구돌출, 결막부종 및 복시를 주소로 내원하였다. 신경학적 검사상 안구돌출과 결막부종이외에는 특별한 이상소견이 없었다. 뇌혈관조영술상 좌측의 내, 외 경동맥 경막 분지로부터 혈류가 유입되고 주로 안정맥으로 혈류가 역류되는 간접형 경동맥-해면정맥동루가 관찰되었다(Fig. 3A, B). 증례 1과 같은 방법으로 상안정맥을 통하여 하나의 풍선(Goldvalve balloon No. 16)을 삽입하여 경동맥-해면정맥동루를 완벽하게 폐색시킬 수 있었다. 시술후 역시 일시적으로 동안신경 마비가 발생되었으나 곧 회복되었고 경동맥-해면정맥동루에 기인한 모든 증상 및 징후는 소실되었다. 23개월간의 추적 관찰 기간 동안 재발소견은 없었으며 시술후 즉시 시행한 뇌혈관조영술상 경동맥-해면정맥동루가 완전히 소실된 소견을 보였다(Fig. 3C, D).
   증례 3은 49세 여자로써 약 4개월에 걸친 양측 눈의 안구돌출, 결막부종 및 복시를 주소로 내원한 환자였다. 신경학적 검사상 특이 소견은 없었으나 안구돌출과 결막부종이 중증이어서 환자는 눈을 뜰 수 없는 상태였다. 뇌혈관조영술상 양측의 내, 외 경동맥 경막 분지에서 혈류가 유입되고 안정맥으로 주로 혈류가 역류되는 간접형 경동맥-해면정맥동루가 관찰되었다(Fig. 4A, B, C, D). 처음 증례 1과 2와 같은 방법으로 상안정맥을 통하여 해면정맥동으로 풍선이 달린 도관을 삽입하려 하였으나 상안정맥이 작고 상안와열에서 예각을 형성하므로써 실패하였다. 이후 환자의 안구돌출과 결막부종은 더욱 심하여져서 추체정맥을 통한 도관 삽입 접근법도 고려하였으나 추체정맥이 역시 작아서 포기하고 방사선 치료를 시행하였다. 방사선 치료 4개월 후 환자의 경동맥-해면정맥동루 증상 및 징후는 소실되였고 6개월후에 시행한 뇌혈관조영술상 경동맥-해면정맥동루는 완전히 폐색된 소견이 보였으며(Fig. 4E, F, G, H), 1년간 추적 관찰 기간 동안 재발의 징후는 없었다.

2. 치료 방법

1) 상안정맥 경유 색전 시술방법(surgical procedure of embolization through superior ophthalmic vein)
  
시술은 먼저 환자를 뇌혈관조영술 판위에 앙와위로 눕힌 후 profofol을 사용하여 전신마취를 시행한 후 총대퇴동맥이 있는 서혜부를 소독하고 소독포를 덮어 술중 뇌혈관조영술을 시행할 수 있도록 준비하였다. 이후 경동맥-해면정맥동루가 있는 쪽의 상안검 부위를 소독하고 소독포를 덮어 시술를 시행하였다. 술자는 확대경(loupe)을 끼고 상안검 내측부의 상구(superior sulcus)에 피부절개를 가한 후 안륜근을 지나 그 하방까지 절개를 연장하였다(Fig. 1A, B). 안와격막(orbital septum)을 확인하고 이를 개방하고 안와지방을 조심스럽게 박리하여 상안정맥을 찾았다. 상안정맥은 대부분 굵어져 있고 그 벽은 두터워져 이를 찾는데는 큰 어려움이 없었다. 상안정맥을 절개용기(dissector)를 이용하여 주위조직으로부터 조심스럽게 박리하여 약 10 mm크기의 분절로 노출시켰다(Fig. 1C). 노출된 상안정맥 분절의 양끝을 수술용 2-0 검은 실로 감고 이 실의 끝을 약 5 cm 길이로 자른 수액 set의 도관에 통과시켜 실 끝을 땡기면 상안정맥이 결찰되고 풀으면 결찰이 풀리도록 장치하였다. 먼저 상안정맥 양끝의 실를 땡겨 상안정맥의 약 5 cm정도의 분절를 결찰한 후 상안정맥에 절개를 가하였다. 이후 X-선 투시기하에서 풍선이 달린 도관(balloon-tipped catheter)을 정맥의 개구부를 통해 내측에서 외측방향으로 삽입하였다. 이때 상안정맥을 일시적 결찰한 외측 결찰실은 풀어 풍선이 달린 도관이 통과하도록 하고 이 도관을 해면정맥동까지 전진시켰다(Fig. 1D, E). 도관은 상안정맥이 상안와열에서 각을 형성하는 부위를 제외하고는 무리없이 해면정맥동까지 전진되었다. X-선 투시로 풍선이 해면정맥동내에 위치한 것이 확인되면 풍선을 조심스럽게 무리없이 팽창시키고 경동맥조영술을 시행하여 경동맥-해면정맥동루를 통한 혈류의 차단을 확인한 다음 풍선을 분리시켰다. 이후 상안정맥은 전기 소작기와 결찰을 이용하여 폐쇄시켰고 피부 절개 부위는 6-0 nylon을 이용하여 봉합하였다. 증례 1 환자는 Goldvalve balloon No. 9(diameter 11 mm, length 19 mm, volume 1.3 ml. Laboratoires Nycomed S.A., France)을 사용하였고, 증례 2환자는 Goldvalve balloon No. 16(diameter 8 mm, length 21 mm, volume 0.8 ml. Laboratoires Nycomed S.A., France)을 사용하였다.

2) 방사선 치료 방법(radiotherapy)
  
상안정맥이 상안와열에서 예각을 형성함으로써 풍선이 달린 도관을 해면정맥동까지 삽입하는데 실패한 1례에서는 6MV linear accelerator기계를 이용하여 관습적 방사선조사(conventional irradiation)를 시행 하였으며 총 양은 3600 cGy/20 fr. 이었다.

고     찰

   경동맥-해면정맥동루의 치료기법으로는 경동맥과 경정맥의 외부가압과 같은 보존적방법,17) 직달수술,6)18)24)29) 중재적 혈관내수술1)4)7)8)15)20)30) 방사선치료2)25)31) 등이 소개되고 있다. 치료의 결정에 앞서 경동맥-해면정맥동루의 자연경과 이해와 치료방법의 장, 단점을 파악하는 것이 중요하다.1)7)8) 
   대부분 높은 이환율과 자연치유가 드물어 즉각적인 치료를 요하는 직접형 경동맥-해면정맥동루와는 달리, 간접형 경동맥-해면정맥동루는 상대적으로 낮은 이환율을 가지며, 또한 보존적 치료만으로도 10~60%에서 자연치유되기도 하므로 치료 적응에 대한 환자의 선택에 신중을 기하여야 한다.1)8)30) 
   Nukui등23)은 간접형 경동맥-해면정맥동루 20례를 추적관찰한 결과 18례에서 자연치유됨을 관찰하고 우선 보존적 치료를 권장하였으나, Vinuela등30)은 18례중 3례만이 자연치유됨을 관찰하고 안구돌출, 결막부종, 안근마비 및 시력장애등이 진행할 때는 조기에 적극적인 치료를 권유하였다. 따라서 대부분의 학자들은 간접형 경동맥-해면정맥동루의 환자가 경한 안구 증상만 가졌을 때는 경동맥과 경정맥의 외부가압과 같은 보존적 치료를, 중증도의 안구증상, 복시, 시력저하 및 의식 변화와 같은 증상 및 징후를 가졌을 때는 조기에 적극적인 치료를 권장하고 있다.1)9)10)11)17) 
   저자들의 모든 예는 중증도의 안구돌출과 결막부종, 복시, 잡음 및 안압증가등을 나타내었으며 아울러 3개월이상의 증상 지속기간을 가지고 있어 보존적 치료보다는 적극적인 치료가 요구되었다.
   경동맥-해면정맥동루의 치료에서 대부분의 직접형과 C형의 간접형은 동맥경유 접근법이 주로 이용되고 그 성공률도 높다.12)30) 그러나 여러개의 내, 외 경동맥 경막 분지가 유입동맥인 간접형 경동맥-해면정맥동루 D형은 내경동맥의 해면부에서 기원하는 작은 유입동맥들과 외경동맥에서 기원하는 작은 유입동맥들에 초선택적으로 도관을 삽입해야 하는 수기기술상의 어려운 측면과 내, 외 경동맥 양측 모두로부터의 혈류 유입으로 인한 혈류 역동학적인 측면으로 인해 치료에 그 어려움이 따른다.1)7)13)22)30) 
   해면정맥동을 직접 열어 근육편으로 루를 막거나 내경동맥을 결찰 및 포착하는 등의 직달수술인 경우 과거에는 행해졌으나22)24) 수술에 따르는 합병증, 내경동맥의 혈류를 보존치 못하는 단점과 문합혈관을 통한 측부순환의 발달로 인한 높은 재발율 때문에 현재는 거의 시행되지 않고 있다.1)8) 그러나 시력저하와 같은 진행성 신경학적 결손증상이 있는 환자에서 중재적 혈관내치료가 실패하거나, 동,정맥경로의 이용이 불가능한 예들에서는 직달수술이 최선의 치료책이 되기도 한다.6)18)29) 
   경동맥-해면정맥동루에 대한 중재적 혈관내치료는 1970년대 초에 도입된26) 이래 현재 널리 이용되고 있으나, 내, 외 경동맥 경막 분지로부터 혈류가 유입되는 간접형 경동맥-해면정맥동루 D형을 동맥경유 접근법만으로 색전술하기는 어렵다.12) 실제로 Debrun등8)은 이러한 D형 경동맥-해면정맥동루를 동맥경유 색전법으로 치료한 결과, 기술적인 어려움과 함께 그 치유율이 50%미만이었다고 보고하였다. 이러한 예들에서는 정맥경유 접근법이 대체 방법으로 이용되고 해면정맥동에 도달하는 경로로는 상안정맥과 하추체정맥동이 주로 이용된다.7)8)12)21)27)28) 
   1987년에 Courtheoux등4)이 간접형 경동맥-해면정맥동루 B형에 대해 상안정맥을 통한 경피적 정맥경유 색전법을 처음으로 소개하였다. 이후 Hanneken등15)과 Miller등20)은 직,간접형 경동맥-해면정맥동루를 상안정맥을 통한 정맥경유 색전법으로 치료하고 이 방법의 안전성과 효과성을 보고하였고 Halbach등13)은 하추체정맥동을 간접형 경동맥-해면정맥동루에 대한 색전술의 경로로 이용하였다. 해면정맥동은 내경동맥에 의해 전하, 후상구획으로 나뉘며 이두 구획은 서로 통하지 않아7) 도관을 하추체정맥동에서 해면정맥동의 전하구획으로 삽입하는 것은 어렵다.28) Teng등28)은 간접형 경동맥-해면정맥동루 D형일 경우와 내경동맥의 포착 수술후 재발된 경동맥-해면정맥동루의 경우는 상안정맥이나 하추체정맥동을 통한 정맥경유 색전술이 효과적인 치료법이 될 수 있다고 하였고 하추체정맥동이 확장되지 않았거나 루가 해면정맥동의 전하구획에 존재시 상안정맥으로의 접근을, 루가 해면정맥동의 후상구획에 있음을 시사하는 하추체정맥동으로의 후방 정맥혈 배류가 우세한 경우에는 하추체정맥동을 도관의 경로로 추천하였다.
   한편 간접형 경동맥-해면정맥동루를 방사선으로 치료한 예를 보고한 저자들도 있다.2)25)31) Pierot등25)은 동맥경유 색전술로 실패한 간접형 경동맥-해면정맥동루 D형을 방사선치료를 시행하여 좋은 결과를 얻었다고 보고하였고, Yasunaga등31)은 자발성 경동맥-해면정맥동루 7례에 대해 방사선치료를 시행하여 좋은 결과를 얻고 40세 이상의 연령이고 진단후 6개월이내 증상의 호전이 없는 경우에는 방사선치료를 추천하였다.
   저자들의 예는 모두 혈관조영술상 간접형 경동맥-해면정맥동루 D형였으며 루의 위치가 해면정맥동의 전하구획에 있음을 시사하는 상안정맥으로의 전방 정맥혈 배류가 우세한 반면 하추체정맥동의 충만소견을 관찰할 수 없어 상안정맥으로의 접근법을 선택하였으며 시술시 혈종형성의 위험을 내포하고 있는 상안정맥의 경피적 천자보다는 수술로 상안검부에서 상안정맥을 박리하여 도관을 삽입하였다. 상안정맥은 상안와열에서 예각이 형성될 수 있어 상안정맥을 통한 정맥경유 접근시 해면정맥동으로의 도관삽입이 불가능할 수 있다.13)14)30) 저자들의 1례에서 이러한 이유로 해면정맥동으로의 도관삽입를 실패하여 방사선치료를 하였다.

결     론

   간접형 경동맥-해면정맥동루 D형은 자연치유도 기대되는 질환이므로 치료방법을 선택하는데 신중을 기하여야 한다. 해면부 내경동맥과 외경동맥에서 기원하는 작은 유입동맥들을 초선택적으로 도관을 삽입해야 하는 수기 기술상의 어려움과 내, 외 경동맥 양측 모두에서의 혈류 유입으로 인한 혈류 역동학적인 측면으로 인해 치료에 어려움이 있어 치료기법의 선택이 중요하다. 치료법으로 중재적 혈관내치료가 우선 추천되며 상안정맥이나 하추체정맥동을 통한 정맥경유 색전술이 보다 안전하고 효과적인 치료법으로 판단된다. 루가 해면정맥동의 전하구획에 있음을 시사하는 상안정맥으로의 전방 정맥혈 배류가 우세한 경우에는 상안정맥으로의 접근을, 하추체정맥동으로의 후방 정맥혈 배류가 우세한 경우에는 하추체정맥동을 도관의 경로로 선택하는 것이 바람직하다. 중재적 혈관내치료가 실패하거나, 동, 정맥경로의 이용이 불가능할시 방사선치료가 효과적인 치료방법이 되고 긴급한 치료를 요하는 경우는 직달수술이 필요할 것으로 생각된다.


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