서     론

   추골-기저동맥에 발생하는 박리성 뇌동맥류는 매우 드문 질환으로 알려져 왔으나 최근 이 질환에 대한 적극적인 관심과 다양한 기법의 자기공명영상 검사, 뇌전산화 단층촬영 혈관영상 및 뇌혈관 조영술 등의 발달로 과거에 비해 높은 빈도로 보고되고 있다.²⁾¹⁷⁾ 또한 미세혈관 수술과 혈관내 수술의 진보로 치료 예후도 좋아지고 있다. 보고에 따르면, 추골동맥 박리성 뇌동맥류의 치료에서 재출혈이 없을 경우에는 사망률이 8%인데 비하여 재출혈이 있었을 경우에는 사망률이 47%로 월등히 증가하므로 정확한 진단 후 신속한 치료가 필요하다.^22)23)24)

   저자들은 본 연구에서 최근 4년간 다양한 임상증상을 주소로 내원한 추골동맥 박리성 뇌동맥류 환자 11예를 분석하여 질병의 양상, 경과 및 여러 치료에 따라 나타난 결과들을 비교 분석하여 적절한 치료방법을 조사하였다.

대상 및 방법

   2001년 3월부터 2005년 8월까지 4년 5개월간 본원에서 뇌전산화 단층촬영 혈관영상, 자기공명영상 및 뇌혈관 조영술상에 추골동맥의 박리성 뇌동맥류로 진단되어 치료 받은 11예를 대상으로 하였다. 수술 전 신경학적 등급은 뇌지주막하출혈의 경우는 헌트-헤스 분류(Hunt &Hess classification)⁷⁾를, 허혈성 증상의 경우에는 글라스고우 혼수계수(Glasgow Coma Scale :GCS)²⁰⁾를 이용하였다. 진단은 개두술을 통하여 혈관벽에 있는 혈종을 관찰하거나(case 3), 뇌혈관 조영술상에 이중관(double lumen)소견이 있을 경우(case 1, 4)에 확진하였고, 그 밖에 짧은 기간 내에 재시행한 혈관 조영술상 큰 변화를 보이는 경우(case 5, 6, 7, 8, 9)¹³⁾나 혈관 조영술상 박리성 동맥류의 특징적인 소견(pearl &string 소견, 조영제의 filling defect나 polling 소견, 혈관 점감이나 폐색 소견)을 보이며 뇌자기공명영상(MRI)에서 박리성 동맥류가 의심되는 혈관벽에 뇌출혈이 발생한 시점에 상응하는 혈종 소견이 관찰될 때(case 2, 10, 11)^16)18)22) 박리성 동맥류의 진단에 포함시켰다. 치료는 보존적 치료(6예), 개두술(1예)및 혈관내 수술(4예)을 시행하였으며, 치료 결과는 퇴원시의 신경학적 검사를 토대로 글라스고우 결과계수(Glasgow Outcome Scale : GOS)⁹⁾를 이용하여 평가하였고, 이들의 의무기록과 방사선 검사 소견을 후향적으로 분석하였다. 

결     과

1. 연령, 성별, 임상양상 및 분류
   연령분포는 39~84세(평균연령 53.6세)였고 남녀 성비는 6:5로 거의 비슷하였다. 증상발현은 뇌지주막하출혈 6예(55%), 뇌허혈이 5예(45%)로 비슷하였고(Table 1, 2), 위치는 좌측(9예)이 우측(2예)보다 많았으며, 이중 6예(55%)에서 후 하소뇌동맥까지 동맥류 박리가 관찰되었고, 1예(case 11)에서 기저동맥까지 동맥류 박리가 있었다.
   뇌지주막하출혈을 보인 6예 중 내원 당시 의식 상태는 헌트-헤스 분류(Hunt &Hess classification)II가 3예, III가 2예, V가 1예였다(Table 1). Fisher 등급으로는 III가 2예, IV가 4예였고 재출혈은 1예에서 발생하였다. 뇌혈관 조영상의 분류로는 pearl &string 소견이 5예, 가성동맥류(pseudoaneurysm)소견이 1예였다. 이 중 가성동맥류 소견을 보였던 1예(case 2)에서는 섬유근성 이형성증(fibromus-cular dysplasia)을 동반하고 있었다(Fig. 1).
   반면, 뇌허혈이 관찰되었던 5예 중에서 2예는 일과성 허혈이 있었으며 3예에서는 뇌자기공명영상에서 확인된 뇌경색을 관찰할 수 있었다(Table 2). 이 중 1예(case 7)는 후하소뇌동맥을 침범하여 외측 연수증후군(lateral medullary syndrome)을 보였는데 이는 외상에 의한 박리성 뇌동맥류가 발생한 예로 목을 과신전, 과회전하여 발생하였다. 또한 기저동맥까지 박리성 뇌동맥류가 관찰되었던 환자(case 11)는 뇌교 경색이 관찰되었고, 나머지 1예(case 9)에서는 연수의 추체로에 뇌경색이 발생하여 운동성 마비가 발생하였다. 뇌혈관조영상의 분류로는 가성동맥류 소견이 2예, 방추상동맥류 소견이 2예, 선상동맥류(string)소견이 1예로서 뇌지주막하출혈에서 가장 많이 볼 수 있었던 pearl &string 소견은 관찰되지 않았다. 또한 방추상동맥류 소견이 보였던 2예(case 10, 11)에서는 뇌자기공명영상에서 혈관벽이 박리된 소견 및 동맥내 혈종을 확인하여 비박리성 방추상동맥류와 구분 할 수 있었다(Fig. 2). 

2. 치  료
   치료는 뇌지주막하출혈이 발생한 6예 중 3예는 GDC 코일(Guglielmi Detachable Coil)색전술을, 1예는 스탠트 삽입 및 GDC 코일 색전술을, 1예는 GDC 코일 색전술 전에 재출혈이 발생하여 개두술을 하였고, 1예는 수술을 거부하여 보존적 치료를 하였다(Table 1). 혈관내 수술을 시행한 4예 중 3예는 박리성 뇌동맥류가 후하소뇌동맥을 침범하고 있으며, 모두 우성척추동맥으로 확인되어 30분 동안 척추동맥의 시험적 폐쇄술(test occlusion)이후에 신경학적 결손의 발생유무를 관찰한 후 신경학적 결손이 발생하지 않았던 2예(case 4, 5)에서는 근위부 폐색술을 시행하였고, 신경학적 결손이 발생한 1예(case 2)에서는 스탠트를 삽입한 후 코일 색전술을 시행하여 혈관의 개통성(patency)을 유지시키는 수술을 시행하였다(Fig. 1). 나머지 1예(case 1)는 박리성 뇌동맥류가 후하소뇌동맥의 원위부에 위치하여 뇌간으로 가는 관통동맥(perforating artery)의 손상을 최소화하기 위하여 동맥 폐색을 최대한 짧게 하였다. 이 중 case 5의 경우에는 환자의 의식이 명료하였고, 초기 뇌혈관 조영술상에 박리성 동맥류 소견이 불분명하여 보존적 치료를 하다 2주 후에 재시행한 뇌혈관 조영술상에 박리성 동맥류의 크기가 확연히 커져 혈관내 근위부 폐색술을 시행하였다(Fig. 3). 뇌허혈이 발생한 5예는 모두 보존적 치료를 하였고 3주와 3개월에 뇌혈관 조영술을 재시행하여 박리성 뇌동맥류의 변화를 추적관찰 하였다(Table 2). 

3. 치료 결과
   입원기간은 2주에서 4개월까지 다양하였으며, 치료 결과는 글라스고우 결과계수 5점이 7예, 4점이 3예, 3점이 1예로 비교적 양호하였다. 뇌지주막하출혈이 있어 GDC 코일 색전술을 시행한 4예 중 1예(case 4)에서 뇌간경색으로 인한 복시가 관찰 되었으나 1개월 후 완전히 회복되었다. 뇌지주막하출혈이 발생한 6예 중 3예에서 수두증이 발생하였으나 2예에선 보존적 치료 후 증상 호전되었고 1예(case 2)에서 단락술을 시행하였다. 재출혈이 발생하여 개두술을 시행 받은 환자(case 3)는 수술 후 심한 혈관연축이 발생하여 11예 중 가장 좋지 못한 결과(글라스고우 결과계수 3점)를 보였다(Table 1). 
   뇌지주막하출혈을 동반하지 않고 뇌허혈이 있던 5예와 뇌지주막하출혈이 있었으나 수술을 거부한 1예, 초기 뇌혈관 조영술상에 박리성 동맥류가 불분명하였던 1예에서 추적 뇌혈관조영술을 시행하였는데, 총 7예 중 5예(71%)에서 뇌혈관 조영술 상의 형태학적 변화가 발생하였다. 이중 2예(case 7, 8)에서는 3주와 3개월 후 추적한 뇌혈관 조영술상 박리성 뇌동맥류가 정상화 되었고, 3예(case 5, 6, 9)에서는 추적한 뇌혈관조영술상 동맥류의 크기가 점점 커져 1예(case 5)에선 근위부폐색술을 시행하였고(Fig. 3), 나머지 2예에서도 수술적 치료가 필요하였으나 각각 환자 본인 거부와 고령으로 수술을 하지 못하고 현재는 추적관찰이 되지 않고 있다(Fig. 4). 나머지 2예(case 10, 11)에서는 현재 2년이 경과된 상태로 추적한 뇌혈관 조영술상 큰 변화 없이 잘 유지하고 있다(Table 1, 2). 

고     찰

   비외상성 뇌지주막하출혈의 3~7%는 박리성 뇌동맥류에서 발생하는 것으로 보고되고 있다.¹⁴⁾¹⁷⁾ 이러한 박리성 뇌동맥류의 가장 흔한 발생부위는 중대뇌동맥과 추골동맥이며 추골동맥의 경우 5~10%에서 양측성으로 발견 된다.²²⁾ 박리성 뇌동맥류는 낭성 동맥류에 비하여 중년의 나이에 흔하게 발생하며,⁴⁾ 박리성 추골동맥류의 경우 남성에서 발생 빈도가 높다.¹⁾⁵⁾ 본 연구의 경우에도 평균나이 53.6세로 문헌에 보고⁴⁾된 49.7세와 비슷하였고, 남녀 성비도 6:5로 큰 차이는 없으나 남자가 비교적 높았다. 
   원인에 따라 비외상성과 외상성으로 구분되는데, 비외상성 박리성 뇌동맥류의 경우 대부분 건강한 환자에서 특별한 원인 없이 자발적으로 발생하나, 매독성 동맥염, 결절다발동맥염, 섬유근 이형성증, 마르팡 증후군(Marfan syndrome), mucoid degeneration of arterial media 등의 일차적인 동맥병변이 있는 경우에 발생하기도 한다.⁴⁾ 본 연구에서도 섬유근 이형성증이 동반된 경우가 1예(case 2)에서 관찰되었다(Fig. 1). 외상성의 경우는 수술 중 동맥의 조작 등과 관련되어 나타나기도 하지만 본 연구의 case 7에서와 같이 경부의과신전, 과회전으로 발생하기도 한다.²¹⁾
   조직학적으로 두개강내 동맥의 중막(media)과 외막(adventitia)은 두개강외 동맥보다 얇아서 동맥의 내막과 중막 사이에 박리면이 생기면 이는 곧 약한 중막과 외막으로 파급되어 뇌지주막하출혈을 유발한다. 또한 두개강내의 뇌혈관은 자체의 맥관벽혈관(vasa vasorum)의 발달도 미약하여 박리 후 정상적인 혈관 치유가 제대로 되지 않아 뇌지주막하출혈이 많이 발생 한다.³⁾¹⁹⁾
   박리성 뇌동맥류의 증상으로는 뇌지주막하출혈이 가장 많고, 그 외에 뇌동맥류의 크기 증가로 인한 압박증상이나 혈관폐쇄에 의한 뇌허혈 등이 발생할 수 있다.¹⁾⁵⁾ 본 연구의 결과에서도 총 11예 중 6예는 뇌지주막하출혈이, 5예는 뇌허혈이 발생하였다. 특히 뇌허혈이 발생한 5예 중 3예에서 뇌경색이 뇌자기공명영상으로 확인되었는데 박리성 뇌동맥류가 침범하는 혈관에 따라 뇌경색 부위가 다름을 확인할 수 있었다. 기저동맥까지 침범된 1예(case 11)에선 뇌교 경색이, 후하소뇌동맥을 침범한 2예에선 각각 외측 연수증후군(case 7)과 연수 추체로에 경색(case 9)이 발생하였는데 이는 각각의 혈관이 혈액을 공급하는 부위와 일치하는 것이다.
   추골동맥에 발생한 박리성 뇌동맥류의 경우 뇌지주막하출혈 발생시 1주 이내에 재출혈이 발생할 위험성이 30~71.4%로 다른 뇌동맥류의 재출혈률인 22%에 비하여 높은 것으로되어 있다.¹⁴⁾¹⁹⁾ 하지만 본 연구에서는 총 11예 중 6예에서 뇌지주막하출혈이 발생하였고, 이중 1예에서 1주 이내에 재출혈이 있었다. 그러나 재출혈이 발생하지 않은 5예 중 3예에서는 출혈 발생 후 3일 이내에 조기 치료를 시행하였기 때문에 실제적인 재출혈 비율을 다른 문헌과 비교하기에는 무리가 있을 것으로 보인다. 
   박리성 뇌동맥류를 확진하기 위해서는 수술 중 혈관의 박리를 육안으로 확인하거나 뇌혈관 조영술상에 이중관(double lumen)을 관찰하는 것이 필요하다. 하지만 실제로 이렇게 확진이 가능한 경우는 많지 않아 여러 진단 영상방법을 이용하여 임상적으로 진단하는 경우가 많다. 본 연구에서도 앞에서 기술한 바와 같이 육안이나 뇌혈관 조영술상에 확진이 가능했던 경우는 3예(case 1, 3, 4)에 불과하였고 나머지 8예에서는 짧은 기간 내에 재시행한 혈관 조영술상 큰 변화를 보이는 경우¹³⁾나 혈관 조영술상 박리성 동맥류의 특징적인 소견(pearl & string 소견, 조영제의 filling defect나 polling 소견, 혈관 점감이나 폐색 소견)을 보이며 뇌자기공명영상(MRI)에서 박리성 동맥류가 의심되는 혈관벽에 뇌출혈이 발생한 시점에 상응하는 혈종 소견이 관찰될 때^16)18)22)를 포함하여 진단하였다(Fig. 1, 2). 특히 가성동맥류로 진단한 case 2와 방추상동맥류로 진단한 case 10과 11의 경우 뇌혈관 조영술 만으로는 일반적인 낭성 뇌동맥류나 비박리성 방추상동맥류와 구분이 어려워 뇌자기공명영상을 촬영하여 혈관벽의 박리 및 혈관내 혈종 등을 확인함으로서 진단 할 수 있었다(Fig. 1, 2). 
   뇌혈관 조영술은 뇌동맥류의 예후나 치료 방법을 결정하는데 있어 중요한 검사로, 본 연구에서는 11예 모두에서 뇌혈관조영술을 시행하였다. 뇌혈관 조영술상 혈관이 부분적으로 확장되는 소견(pearl sign)이 선행되고, 혈관의 내경이 부분적으로 좁아지는 소견(string sign)이 전형적으로 나타나며(Fig. 3, 4), 그 외에도 염주알 모양(beaded appearance), 이중관 모양(double lumen), 점감 모양(gradual tapering), 또는 완전 폐색 등의 소견이 보이면 박리성 뇌동맥류를 의심할수있다.⁶⁾¹⁹⁾ 본 연구에서도 pearl &string 소견을 보인 경우가 5예로 가장 많았고, 그 밖에 가성동맥류 소견이 3예, 방추상동맥류 소견이 2예, 선상동맥류 소견이 1예였다. 주목할 점은 뇌지주막하출혈이 관찰된 총 6예 중 pearl &string 소견이 5예, 가성동맥류 소견 1예로 pearl &string 소견이 압도적으로 많았으나 뇌허혈을 보였던 5예에선 pearl & string 소견은 관찰되지 않았고, 가성동맥류 소견 및 방추상동맥류 소견이 각각 2예, 선상동맥류 소견이 1예였다는 점이다. 물론 예가 많지 않아 이를 일반화하기에는 어려움이 있으나 문헌상의 보고에도 뇌지주막하출혈이 발생한 박리성 뇌동맥류의 경우 확장(dilatation)소견(42%)이나 pearl &string 소견(34%)이 많이 관찰되었고,²³⁾ 뇌허혈이 발생한 박리성 뇌동맥류의 경우에는 선상동맥류 소견이나 폐쇄성동맥류 소견(38~47%)이 좀 더 많이 관찰되는 것¹⁵⁾²³⁾으로 보아 박리성 뇌동맥류의 형태학적 차이가 환자의 임상 증상이나 예후에 큰 영향을 주는 인자임을 알 수 있다. 
   박 리성 뇌동맥류의 치료는 크게 수술적 치료와 보존적 치료(비수술적 치료)로 나눌 수 있고, 수술적 치료는 다시 개두술을 통한 근위부 혈관의 결찰, 포착, 포장(wrapping)등과 혈관내 수술을 통한 코일 색전술 및 스텐트 삽입술 등으로 나눈다.¹²⁾ 일반적으로 뇌지주막하출혈이 있는 경우에는 재출혈의 가능성이 높기 때문에 수술적 치료를 통하여 가능한 재출혈을 예방해 주어야 한다.¹²⁾ 최근에는 수술부위가 깊고, 주변의 많은 뇌신경이 존재하며, 뇌간으로 향하는 천공동맥 손상으로 신경학적 결손이 동반되는 경우가 많기 때문에 개두술 보다는 혈관내 수술을 통하여 치료하는 경우가 더 많다. 추골동맥 박리성 뇌동맥류의 수술적 치료 시에는 환자의 수술 전 신경학적 상태, 나이, 다른 전신질환의 유무 등과 함께 척추동맥의 우열, 후하소뇌동맥과 동맥류와의 관계, 양측성 병변의 유무, 두개강내 다른 부위에 동반된 동맥류나 동정맥 기형의 유무 등을 고려해야 하며 반드시 시험적 폐색술을 시행하여 신경학적 변화 등을 확인하여야 한다.¹⁹⁾ 본 연구에서도 혈관내 수술을 4예에서 시행하였는데 이중 3예에서 박리성 뇌동맥류가 후하소뇌동맥을 침범하고 있으며, 모두 우성척추동맥으로 확인되어 30분 동안 척추동맥의 시험적 폐쇄술(test occlusion) 이후에 신경학적 결손의 발생유무를 관찰하여 그 결과에 따라 수술 방법을 달리하였다. 또한 후하소뇌동맥 원위부에 박리성뇌동맥류가 위치한 경우에는 뇌간으로 가는 관통동맥(perforating artery)의 손상을 최소화하기 위하여¹⁹⁾ 동맥 폐색을 최대한 짧게 시행하였다. 
   뇌지주막하출혈을 일으켰거나, 뇌지주막하출혈이 없더라도 뇌동맥류의 지름이 매우 크거나 진행하는 경우, 추적한 뇌혈관 조영술에서 이중관 소견이 계속 남아있을 때에는 수술적치료가 필요할 수 있다.⁸⁾ 그러나, 그 외의 뇌지주막하출혈을 동반하지 않은 대부분의 경우에는 출혈이 발생하는 빈도가 많지 않기 때문에 항혈소판제재를 통한 보존적 치료만으로도 양호한 결과를 얻을 수 있다.⁸⁾ 하지만 일부 추골동맥 박리성 뇌동맥류의 경우 보존적 치료를 하다 박리성 뇌동맥류의 형태가 변하거나 뇌지주막하출혈이 발생하는 경우가 있다. Nakagawa 등¹⁵⁾의 보고에 의하면 17예의 뇌지주막하출혈이 없었던 박리성 뇌동맥류를 대상으로 뇌혈관 조영술을 추적관찰 하였더니 3주 이내에 무려 15예(88%)에서 박리성 뇌동맥류의 형태가 바뀌었다고 보고하였다. 뇌동맥류의 형태가 바뀐 15예 중 박리 소견이 호전된 경우가 5예(33.3%), 소견이 악화된 경우가 7예(46.7%), 분류형태가 변한 경우가 3예(20%)였다. 본원의 결과에서도 뇌지주막하출혈을 동반하지 않고 뇌허혈이 있던 5예와 뇌지주막하출혈이 있었으나 수술을 거부한 1예, 초기 뇌혈관 조영술상에서 박리성 동맥류로 진단하기 힘들었던 경우 1예에서 보존적 치료를 시행하였는데, 총 7예 중 5예(71%)에서 3주 이내에 재시행한 뇌혈관 조영술상에 형태학적 변화가 발생하였다(Table 1, 2). 변화가 발생한 5예 중 2예(case 7, 8)에서는 혈관이 정상화되었고, 나머지 3예(case 5, 6, 9)에서는 박리성 뇌동맥류의 크기가 커졌다(Fig. 3, 4). 또한 문헌 검색상에도 박리성 뇌동맥류의 형태 변화를 시사하는 문헌이 여럿 보고^10)11)25)되 는 것으로 미루어 보아 추골동맥 박리성 뇌동맥류에 대해 보존적 치료를 하기로 하였다 하더라도 뇌혈관 조영술을 3주 이내에 재시행하여 박리성 뇌동맥류의형태 변화를 추적 관찰하는 것을 고려해야 할 것으로 사료된다. 하지만 본 연구에서는 그 예가 많지 않아 통계학적 의의를 찾기 어려웠기에 추후 추골동맥 박리성 뇌동맥류의 보존적 치료시 동맥류의 형태 변화에 대한 치료 및 장기적 예후에 대하여 더 많은 경험과 연구가 이루어져야 할 것으로 생각된다. 

결     론

   본 연구에서는 11명의 추골동맥 박리성 뇌동맥류 환자를 대상으로 다양한 임상 증상과 진단, 치료 및 예후 등을 분석하였다. 
   결론적으로 추골동맥 박리성 뇌동맥류의 예후는 매우 다양하며 치료 또한 다양한 방법들이 있어 환자의 상태, 동맥류의 모양 및 위치, 추골동맥의 상태, 후하소뇌동맥과의 관계 등에 따라 신중히 치료 방법을 선택해야 할 것으로 생각된다. 또한 본 연구와 여러 문헌을 종합하여 보존적 치료를 하는 경우라도 3주 이내에 뇌혈관 조영술을 재시행해서 방사선학적 형태 변화에 따른 추가적인 치료를 고려해야 할 것으로 생각된다. 하지만 이에 대한 장기적 연구와 경험 또한 더 필요할 것이다. 

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