Korean Journal of Cerebrovascular Surgery 2011;13(3):215-221.
Published online September 1, 2011.
Cranial Nerve Palsy in Patients with Cavernous Sinus Dural Arteriovenous Fistula Treated with Embolization: A Single Institution Retrospective Analysis.
Chong, Sangjoon , Kwon, O Ki , Oh, Chang Wan , Lee, Young Jin
1Department of Neurosurgery, Seoul National University College of Medicine, Seoul, Korea.
2Department of Neurosurgery, Seoul National University Hospital, Korea.
3Department of Neurosurgery, Seoul National University Bundang Hospital, Korea. kwonoki@snu.ac.kr
Abstract
OBJECTIVE
Cranial nerve dysfunction is common after endovascular treatment of a cavernous sinus dural arteriovenous fistula and sometimes this symptom persists. We reviewed the treatment outcomes of the patients with cavernous sinus dural arteriovenous fistula and who were treated with endovascular technique, and we analyzed the characteristics of those patients who had cranial nerve palsy after treatment. METHODS: Between May 2003 and July 2010, 25 patients were treated by an endovascular technique at our institution. Their medical records were reviewed and we analyzed their data, including the clinical presentation, the neurological deficits, the radiographic features and the treatment outcomes. RESULTS: In our series, a total of 25 patients (28 cases) received endovascular treatment. There were four male patients and twenty one female patients with an age range of 26-78 years (mean age : 57.4 years). Complete occlusion was observed in nineteen cases (67.9%) and 5 cases (17.9%) showed near complete occlusion. Additional procedures were required for four cases with fistulas that were partially occluded by previous treatment. Twenty four patients (96%) showed improved symptoms during the follow up and only one patient suffered from persistent symptoms. Procedure-related complications were observed in 2 cases. New cranial nerve palsy was observed in four patients (16%) and two patients experienced aggravation of their existing cranial nerve palsy. One of them had persistent deficits at the final follow up. CONCLUSION: Sufficient occlusion and avoidance of over-compaction of coils are important to prevent cranial nerve palsy when performing endovascular treatment of cavernous sinus dural arteriovenous fistulas.
Key Words: Cavernous sinus, Dural arteriovenous fistula, Endovascular treatment, Cranial nerve palsy


서  론
해면정맥동 경막동정맥루(cavernous sinus dural arteriovenous fistulas)는 외경동맥 혹은 내경동맥의 분지와 해면정맥동 간의 비정상적인 교통이 존재하는 질환이다. 해면정맥동 경막동정맥루의 증상은 결막부종(chemosis), 안구돌출(exophthalmos), 안구통, 시력 감소 등의 안구 및 안와 증상 뿐만 아니라 안검하수, 복시 등의 해면정맥동을 지나는 뇌신경들의 장애, 경련 뇌출혈 등의 대뇌 증상까지 다양하게 나타난다.8)15)
해면정맥동 경막동정맥루는 그 자연 경과가 비교적 양호하고 자연 폐색되는 경우도 상당수에서 관찰되지만 진행하는 안압 증가, 지속적인 복시 등의 증상 및 신경학적 장애가 있는 경우 치료대상이 되며, 주로 혈관내치료가 치료의 근간을 이루고 있고 성적 또한 우수하다.4)6)14)
뇌신경 장애에 의한 복시가 존재하는 환자에게도 혈관내치료는 증상 호전에 큰 도움을 주지만 경우에 따라 성공적인 색전술 이후에도 뇌신경 장애가 호전되지 않고 악화되거나 치료 후, 새로운 뇌신경 장애가 발생하는 경우가 있다.2)5)12)13) 본 연구에서는 해면정맥동 경막동정맥루에 대하여 혈관내치료를 받은 환자를 대상으로 뇌신경장애의 발생과 그 추이를 관찰한 결과를 보고하고 관련 문헌들을 고찰하고자 한다.
대상 및 방법
2003년 5월부터 2010년 7월까지 해면정맥동 경막동정맥루로 진단받고 색전술로 치료받은 총 25명의 환자들을 대상으로 후향적 조사를 시행하였다. 혈관내치료의 방법, 치료와 연관된 합병증, 경과관찰 기간 중 발생한 변화 등에 대해 의무기록, 수술기록 및 영상검사 등을 평가하였다.
총 25명의 환자에 대하여 28회의 혈관내치료가 이루어졌으며 이중 남자가 4명, 여자가 21명이었으며, 환자의 연령은 26세부터 78세까지로 평균연령은 57.4세였다. 평균 경과관찰 기간은 16.5개월이었다.
혈관내치료는 경정맥접근법(transvenous approach)에 의한 코일색전술(coil embolization)이 22례(78.6%)에서 시행되었고, 경동맥접근법(transarterial approach)에 의한 아교색전술(glue embolization)이 3례, 코일과 아교 혼합색전술이 2례 시행되었다. 경정맥 및 경동맥 혼합접근법에 의한 코일 및 아교 색전술은 1례에서 시행되었다.
결  과
해면정맥동 경막동정맥루의 진단 시, 주요 증상으로는 결막부종이 16명(64%)에서 관찰되어 가장 흔하였으며 뇌신경마비에 의한 안구운동장애가 관찰되는 환자가 14(56%)명이었고 이 중, 동안신경장애가 5명, 활차신경장애가 2명, 외전신경장애가 8명에서 관찰되었다. 이 밖에 안구돌출 8명(32%), 안구통 6명(24%), 시력저하 3명(12%), 안검하수 3명으로 나타났다(Table 1).
혈관조영술에서 양측으로 동정맥루가 관찰되는 환자는 2명 있었으며 피질 정맥으로의 역류가 관찰되는 환자는 11명이었다. 색전술을 시행한 총 28례 중, 19례(67.9%)에서 완전 폐색(complete occlusion)이 이루어졌으며 5례(17.9%)에서 아전 폐색(near complete occlusion)이 관찰되었고, 4례(14.3%)에서 부분 폐색(partial occlusion)이 관찰되었다. 완전 폐색 및 아전 폐색이 이루어진 환자에서 평균 16.5개월의 기간 동안 자기공명뇌혈관촬영술(MRA)을 통해 추적 관찰한 결과 동정맥루 재발의 증거는 관찰되지 않았다. 부분 폐색이 이루어진 3명의 환자, 총 4례에 대해서는 대뇌정맥으로의 샛길의 흐름이 남아 있어 수술을 시행한 1례를 제외하고 모두 추가적인 단계적 시술(staged intervention)을 시행하여 성공적인 치료를 할 수 있었다(Fig. 1).
경과 관찰 기간 중, 치료를 시행 받은 환자 24명(96%)의 증상이 호전되었으며 이 중, 20명(80%)은 증상이 완전 소실되었고 1명(4%)의 환자에서 증상의 지속이 관찰되었고 이는 안구운동장애였다. 시술과 관련된 합병증은 총 2례(7.1%)에서 관찰되었고 경동맥 접근법에 의한 아교색전술 시행 중, 아교의 역류로 인한 색전증으로 좌측 위약이 관찰되어 이로 인해 혈전용해술(intraarterial thrombolysis)을 시행한 예가 있었으며 환자는 신경학적 장애 없이 완전 회복되었다. 정맥 울혈(venous congestion)에 의한 뇌간 부위에 부종으로 일시적인 안면신경마비 및 목소리 변화가 경정맥접근법에 의한 코일색전술 후 한 예에서 관찰되었으며 보존적 치료 후, 완전히 회복되었다.
치료 직후, 새로운 뇌신경마비가 발생한 환자는 4명 (16%)이었으며 기존에 있던 뇌신경마비가 악화된 환자는 2명(8%) 이었다(Table 2). 새로운 뇌신경마비가 발생한 환자들 중, 치료 전 뇌신경마비가 없었던 환자는 2명, 다른 뇌신경마비가 존재하던 환자는 2명이었고, 1명의 환자에서는 뇌신경장애가 지속되었고(Fig. 2) 2명은 경과 관찰 기간 중 호전 추세에 있었으며, 1명은 치료 후 6개월 만에 뇌신경 장애가 완전 소실되었다. 기존의 장애가 치료 직후 악화되었던 환자 중, 1명은 5개월 후에 완전 소실되었고, 나머지 한 명은 동안 신경장애는 치료 후 1개월 뒤에 소실되었고 외전신경장애는 호전 추세에 있었다.
고  찰
해면정맥동 경막동정맥루에 대한 혈관내치료 성적은 상당히 우수한 것으로 알려져있다.6) 완전 색전이 이루어지는 경우는 69.7%에서부터 81% 정도까지 이르는 것으로 보고되고 있다.6)7) 치료와 관련된 합병증으로는 뇌신경장애의 악화, 지속적인 혈전증의 진행, 정맥성 울혈 및 이로 인한 뇌부종, 잔여 단락에 의한 증상 재발, 뇌출혈 등이 알려져 있다. Meyers 등이 135명의 환자를 대상으로 후향적 조사를 시행한 보고에 따르면 치료와 관련된 영구적 장애는 2.3% 정도에서 나타나는 것으로 보고하고 있다.9) 본 연구에서는 영구적인 신경학적 장애는 단 한 명에게서만 관찰되었다. 경정맥 접근법에 의한 치료에서는 뇌신경장애 악화 외에 정맥성 울혈 및 이로 인한 뇌간의 일시적인 부종이 1례 관찰되었다. 경동맥 접근법에 의한 아교색전술의 경우, Nelson 등이 21명의 환자를 대상으로 조사한 결과에 따르면 특별한 부작용 없이 치료를 이룬 것으로 보고하고 있으나 본 연구의 경우, 아교의 내경동맥으로의 역류로 색전증이 발생하여 일시적인 위약이 있었던 예가 있었다.11)
해면정맥동 경막동정맥루의 혈관 내 치료 시 뇌신경장애에 의한 안구운동 장애에 대해서는 잘 알려져 있으며 흔히 경험하게 되는 문제이다. 그 빈도는 10.7%에서부터 많게는 39.4%까지 나타나는 것으로 보고되어 있다.2)5)12)13) 본 연구에서는 새롭게 발생하거나 악화된 뇌신경 장애가 총 6명(21.4%)에서 관찰되었으며 이는 다른 보고들과 큰 차이는 없었다. 본 연구의 뇌신경장애가 새로 생기거나 악화된 모든 증례에서 외전신경 장애를 포함하고 있었다. 동안신경에 비해 비교적 외전신경의 이환이 잘 나타나는 경향은 Kim 등이 보고한 내용에서도 확인할 수 있으며 이는 해면정맥동의 벽에 의해 지지를 받는 동안신경과 달리 외전신경은 해면정맥동 내에서 경막의 보호 없이 주행하기 때문인 것으로 생각된다.5)12) 뇌신경 장애의 발현이 색전술시 코일 종괴가 주로 밀집되는 해면정맥동 내의 위치와 그 안에서 주행하는 뇌신경의 해부학적 위치와의 연관성에 따라 나타남을 제시하는 보고도 있다.12)
치료 후, 발생하는 뇌신경장애 악화의 원인으로는 코일의 과전색(overpacking)에 따른 종괴 효과(mass effect)와 색전술 후, 급성기 혈전형성 및 염증반응에 의한 뇌신경 기능장애, 미세 도관(microcatheter)이나 코일 등에 의한 직접적인 신경의 손상 등이 제시되고 있다.12) 치료와 연관되어 발생한 뇌신경장애는 자연적으로 호전되는 경우가 대부분이나,2)5)6)12)13) Kirsch 등의 조사에 따르면 5.5% 정도에서 잔여 장애가 남아 있는 것으로 보고하고 있다.6) 본 연구의 결과에 따르면 완전폐색 19례 중, 2례에서 뇌신경장애가 관찰되었고 아전폐색 5례와 부분폐색 4례에서 각각 1례씩이 관찰되었고 이는 위에서 언급한 다양한 원인이 모두 작용할 수 있음을 시사한다. 본 연구에서 뇌신경 장애가 완전 회복되지 않은 환자들이 다른 보고들에 비해 비교적 많이 관찰되나 추적 관찰 중, 이들 모두 증상이 점차적으로 지속적인 호전 추세에 있으며 추적 관찰 기간이 1년 이하인 점을 미루어 볼 때, 이 부분에 대해서는 지속적인 경과 관찰을 통한 완전 회복 여부에 대한 확인이 필요하다. 증상의 호전이 관찰되지 않는 경우는 단 한 예에서만 관찰되었다.6)7)12)17)
최근 들어 샛길을 보다 선택적으로 막기 위한 방법들이 제시되고 있다.1)3)10)11)16)
Agid 등은 안면정맥을 통한 접근에 따른 구획 색전을 알린 바 있으며,1) Nakamura 등도 경정맥 접근법을 통한 선택적 색전술을 소개한 바 있다.10) 이러한 선택적인 색전술은 코일의 과전색에 따른 뇌신경장애를 줄이기 위해 활용될 수 있으나 실질적으로 샛길 만을 선택적으로 찾아내어 막는 것은 쉽지 않다. Cheng 등의 보고에 따르면 선택적 색전 직후 뇌혈관조영술에서 완전 폐색이 관찰되는 경우가 30%이며 증상을 수반하는 재발 환자가 일부에서 발생한 경우가 존재하기 때문이다.3) 이러한 방법을 이용한 치료 시, 뇌신경장애의 발생과 단락 폐색의 정도에 얼마나 차이가 나타나는지에 대해서는 향후 보다 많은 연구가 필요하다. 본 연구에서는 혈관내치료를 통해 아전 폐색된 환자들의 경우, 치료 직후 뇌혈관조영술에서는 경미한 단락이 관찰되었으나 추적 관찰기간 동안 모두 증상의 재발은 없었고 자기공명뇌혈관촬영술 혹은 뇌혈관조영술에서도 재발 소견이 관찰되지 않았다. 추가적인 혈전 형성으로 인해 완전 폐색을 기대할 수 있는 상황에서 무리하게 완전 폐색을 위한 색전술을 시도할 필요는 없을 것으로 사료되며 이것이 오히려 코일의 과전색에 따른 뇌신경장애를 유발할 수 있다는 점을 유념해 두어야 되겠다.

결  론
해면정맥동 경막동정맥루는 다양한 접근법을 활용한 혈관내치료를 통해 완전폐색 혹은 아전폐색하여 치료할 수 있다. 치료와 연관되어 발생한 뇌신경 장애는 대부분 경과 관찰 중, 호전되나 일부에서는 그 장애가 남기도 한다. 이러한 뇌신경 장애의 원인으로는 코일 종괴의 과전색과 연관이 있으며 단락을 효과적이고 충분히 차단하여 동정맥루의 폐색을 이루면서 코일의 과전색을 막기 위한 노력을 통해 보다 좋은 성적을 기대할 수 있을 것이다. 현재 이에 대한 다양한 방법들이 제시되고 있으며 이들의 치료 성적에 대한 추적 관찰 및 비교가 이루어져야 할 것이다.
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